REMAPATH

Hémoptysie récidivante chez un enfant tuberculeux révélatrice d’une séquestration pulmonaire

TOGO Seydou1, KANE Bourama2, OUATTARA Moussa Abdoulaye1, SIDIBE Amadou3, CISSE Mahamadou Abdoulaye Cheick4, DRAME Sidiki Boubacar5 , MAÏGA Issa Boubacar1, DIALLO Yacouba Lazare6, COULIBALY Ibrahim1, TOURE Cheick Ahmed Sekou1, OMBOTIMBE Allaye1, COULIBALY Souleymane1, MAÏGA Abdoul Aziz1, YENA Sadio1

1 Service de chirurgie thoracique, CHU- Hôpital du Mali, 2 Service de pédiatrie, CHU- Hôpital du Mali, 3 Service d’anesthésie et réanimation, CHU- Hôpital du Mali, 4 Service d’accueil et des urgences, CHU- Hôpital du Mali,  5 Service de laboratoire, CHU- Hôpital du Mali, 6 Service de médecine- unité d’hématologie, CHU-Hôpital du Mali

Résumé (Français):

La séquestration pulmonaire (SP) est une malformation congénitale rare. Elle est caractérisée par un tissu pulmonaire non fonctionnel vascularisé par une ou plusieurs artères systémiques aberrantes.
Les auteurs présentent l’observation d’un enfant de sexe féminin âgé de 2 ans diagnostiqué et traité pour pneumopathie tuberculeuse chez qui le diagnostic d’une séquestration pulmonaire intra lobaire a été fait en per-opératoire à l’occasion d’un épisode d’hémoptysie massive. Le diagnostic de séquestration pulmonaire chez l’enfant reste encore un challenge en milieu défavorisé à potentiel endémique tuberculeux du fait de l’insuffisance de plateau technique.
Conclusion : Ce cas est présenté pour souligner les difficultés diagnostiques de cette anomalie rare en milieu endémique tuberculeux où les ressources financières sont limitées.

Mots clés: Séquestration, pneumopathie tuberculeuse, hémoptysie
Summary (English):

Pulmonary sequestration is a rare congenital malformation. Is characterized by non-functioning lung tissu fed from one or several aberrant systemic arteries.
Authors present a 2 years-old girl diagnosed and treated as pulmonary tuberculosis and pulmonary sequestration diagnosis was made during lung surgery for an episode of massive hemoptysis. Pulmonary sequestration diagnosis in children still a challenge in poor resources areas because of insufficient technical facilities and the potential of endemic tuberculosis.
Conclusion: this case was presented to emphasize the diagnostic difficulties of this rare pathology in endemic tuberculosis environment with poor resources.

Keywords: Sequestration, tuberculosis pneumonitis, hemoptysis
Adresse de correspondance:

Seydou TOGO, Service de chirurgie thoracique ; Hôpital du Mali, Tel: +223 6551 165 1 ; Email: Cette adresse e-mail est protégée contre les robots spammeurs. Vous devez activer le JavaScript pour la visualiser.

INTRODUCTION
La séquestration pulmonaire chez l’enfant est une malformation rare. Elle est caractérisée par un territoire du tissu broncho-pulmonaire non fonctionnel vascularisé par une ou plusieurs artères systémiques aberrantes issues de l’aorte thoracique descendante ou sous diaphragmatique [1]. Elle peut se manifester par des infections pulmonaires répétées voire une hémoptysie. Elle est diagnostiquée chez le nouveau-né où en période périnatale. Elle est rarement associée à une tuberculose pulmonaire qui peut aussi présenter les mêmes manifestions pulmonaires. Dans les milieux défavorisés et peu équipés où le plateau technique est insuffisant l’errance diagnostique est fréquente. Le but de ce travail est de mettre en exergue les difficultés diagnostiques de cette pathologie chez l’enfant en milieu endémique tuberculeux.

OBSERVATION
Nous rapportons le cas d’un enfant de sexe féminin âgé de 2 ans, référé d’un centre de santé de la place pour toux et hémoptysie suite à une infection tuberculeuse. Elle n’a pas bénéficié de vaccination après la naissance. Le tubage gastrique qui avait été réalisé dans le dit centre à la recherche du BAAR était positif. Elle a bénéficié d’un traitement antituberculeux avec une amélioration de la symptomatologie. Depuis un mois elle a présenté à nouveau une toux productive avec des épisodes de crachats hémoptoïques. Elle a donc été hospitalisée dans le service de pédiatrie de l’hôpital du Mali pour bilan de toux productive chronique associé à une hémoptysie récidivante de faible abondance. A l’admission les conjonctives étaient moyennement colorées avec une déshydratation modérée. La température était de 38,5°C. Le murmure vésiculaire était faiblement perçu au niveau du champ pulmonaire gauche avec des râles crépitants. Le bilan biologique retrouve une hyperleucocytose à 12000/ml et un taux d’hémoglobine à 9 g/l . Les trophosoites de plasmodium falciparum étaient à 150/µl. Le tubage gastrique à la recherche du BAAR était négatif. Une radiographie thoracique de face réalisée montre une opacité basale de type alvéolaire au niveau du lobe inférieur gauche en faveur d’une pneumopathie infectieuse (Figure 1). Le diagnostic d’infection pulmonaire a été retenu et un traitement à base d’amoxicilline - acide clavulanique associé au métronidazole a été instauré. Un traitement antipaludique à base d’artéméther/luméfantrine et une correction nutritionnelle ont aussi été instaurés. Une amélioration de la symptomatologie a été observée au bout de 14 jours. Pour des raisons de moyen financier et sur demande des parents l’enfant a été libéré avec un rendez-vous mensuel de suivi. Un mois plus tard l’enfant a été réadmis pour un nouvel épisode d’hémoptysie massive. Un scanner thoracique réalisé révèle une atélectasie lobaire inférieure gauche associée à des dilatations de bronches (Figure 2). Le diagnostic de destruction lobaire inférieur gauche post tuberculeuse a de nouveau été posé et l’indication d’une lobectomie inférieure gauche a été retenue. Un bilan d’opérabilité et une consultation d’anesthésie ont été réalisés. En per opératoire il y avait une artère aberrante intra lobaire gauche qui provenait de l’aorte thoracique descendante (Figure 3). La patiente a été traitée par une lobectomie inférieure gauche avec une section-ligature de l’artère aberrante. Une disparition de l’opacité et une bonne réexpansion pulmonaire a été observée en postopératoire au bout d’une semaine (Figure 4). Elle a été libérée 10 jours après l’intervention. Les suites opératoires étaient sans particularité.

DISCUSSIONS
Les séquestrations pulmonaires représentent 0,15% et 6,4 % de l’ensemble des malformations congénitales pulmonaires [2] et se rencontrent dans 1 à 2 % des résections pulmonaires [3]. Il existe deux types de séquestrations : la forme intra-lobaire et la forme extra-lobaire. Chez notre patiente la séquestration était intra-lobaire. Les complications sont en général de deux types: infectieuses ou hémorragiques [4,5]. Ces complications peuvent se manifester par des infections pulmonaires à répétition voire une hémoptysie. En milieux endémique tuberculeux et en milieux défavorisé, les infections respiratoires sont récurrentes. Selon l’Organisation Mondial de la Santé, au plan géographique, la plupart des cas de tuberculose en 2018 se trouvaient dans les Régions OMS de l’Asie du Sud-Est (44 %), de l’Afrique (24 %) et du Pacifique occidental (18 %), avec des pourcentages plus faibles observés dans les Régions OMS de la Méditerranée orientale (8 %), des Amériques (3 %) et de l’Europe (3 %). À l’échelle mondiale, 7,0 millions de nouveaux cas de tuberculose ont été notifiés en 2018 avec 1.6 millions de nouveau cas en Afrique. Le nombre estimé de cas incidents en 2018 est de 11,1 millions avec 2,6 millions de cas en Afrique [6]. L’Afrique constitue une zone endémique tuberculeuse. Les symptômes couramment rencontrés dans la tuberculose pulmonaire sont la toux chronique accompagnée d’expectorations parfois teintées de sang et sont très proches de la symptomatologie des SP. Notre patiente avait une infection tuberculeuse avec des crachats hémoptoiques. En milieu endémique, devant une SP en présence de l’infection pulmonaire tuberculeuse, une bonne orientation diagnostique des SP devient difficile et l’errance diagnostique inévitable. Dans les structures peu équipées très peu de cas de SP sont diagnostiqués contrairement à la tuberculose qui est couverte par un programme national avec un test de dépistage gratuit, disponible et facilement réalisable. Dans un pays subsaharien à ressources limitées, les difficultés diagnostiques demeurent. Les moyens diagnostiques sont difficilement accessibles, aussi peu de personnels médicaux sont qualifiés dans le domaine de l’imagerie. Cependant, la radiographie standard souvent accessible a une sensibilité dans l’évaluation initiale estimée à 61 % [7]. La paupérisation de la population rend difficile la réalisation de certains examens radiologiques couteux en périnatal. La radiographie thoracique de face et de profil précise la topographie des lésions, ainsi le siège postéro-basal est hautement évocateur [2]. Chez notre patiente la radiographie thoracique réalisée était en faveur d’une infection pulmonaire basale. Cette radiographie peut être normale dans certains cas de SP ; donc ne représente pas un examen spécifique [2].
La TDM précise mieux la topographie exacte des lésions et sa nature. Elle peut mettre en évidence le pédicule nourricier ce qui rend l’angiographie inutile. Sa visibilité est facile s’il a une disposition horizontale [3,8]. La TDM permet aussi de rechercher les autres lésions associées. La TDM réalisée dans notre cas a pu réaliser le bilan lésionnel. Les coupes réalisées étaient horizontales et n’ont pas permis de voir l’artère aberrante. Le diagnostic radiologique était en faveur d’une destruction lobaire post infectieuse d’autant plus que l’enfant a été initialement diagnostiqué positif à l’infection tuberculeuse et un traitement antituberculeux avait été administré. L’angio-TDM, examen préopératoire, met en évidence la vascularisation systémique, son origine, sa topographie, son calibre et le nombre d’artères. Son intérêt principal est l’établissement d’une cartographie permettant d’éviter les incidents opératoires. Dans notre cas le diagnostic était méconnu en préopératoire ce qui nous a pas permis de réaliser un bilan exhaustif.
Le traitement des SP est toujours chirurgical vu le risque inévitable d’infections à répétition et de complications spontanées possibles, en particulier un hémothorax [2], parfois mortelles. Cette chirurgie doit être proposée loin des épisodes aigus.
L’exérèse lobaire reste l’intervention de choix en matière des séquestrations intra lobaires. Dans notre cas la lobectomie inférieure a été réalisée d’emblée parce que le lobe concerné était détruit et non fonctionnel. Le contrôle de l’artère aberrante doit se faire de façon très prudente vue la fragilité de sa paroi de type embryonnaire d’une part et son élasticité d’autre part, ce qui impose un contrôle optimal pour éviter la rétraction dans le médiastin ou à travers l’orifice aortique du diaphragme [8]. De plus cette artère peut être difficile à disséquer si elle est courte ou s’il existe des artères multiples. Chez notre patiente l’artère mesurait 2 cm de long et environ 0,5 cm de diamètre, toute chose qui nous a permis de faire une dissection facile après désinsertion du ligament triangulaire. Certains cas d’hémorragie peropératoire fatale ont été décrits lorsque le diagnostic est méconnu, ce qui impose toujours une palpation et une dissection minutieuse du ligament triangulaire. La confirmation diagnostique a été faite en peropératoire et par l’examen histologique. Les suites sont généralement favorables, si on évite quelques incidents per-opératoires comme a été le cas chez notre patiente

CONCLUSION

La séquestration pulmonaire est une pathologie rare qui doit être suspectée chez tout enfant présentant des hémoptysies et infections respiratoires à répétition. Cette symptomatologie en présence d’une infection tuberculeuse peut parfois fausser le diagnostic. La présence de lésions radiographiques pulmonaires au niveau du segment postéro-basal doit permettre d’évoquer le diagnostic. Ce cas est présenté pour souligner les difficultés diagnostiques de cette anomalie rare en milieu défavorisé à potentiel endémique tuberculeux.

Références:

1. Allard. P. Cosnard G., Dauphin M. Séquestrations pulmonaires intra-lobaires. Apport de la tomodensitométrie et de l’IRM. A propos de neuf observations avec aspects typiques et formes frontières. Ann Radiol, 1988 ; 31 (4) : 211-221.
2. Sau Vanet A., Regnard J. F, Calanducci F. Les séquestrations pulmonaires : aspects chirurgicaux. A propos de 61 observations. Rev. Pneumol. Clin. 1991 ; 47 : 126-132.
3. Gustafson R.A., Murray G. F., Warden H.E .Intralobar sequestration. Admissed diagnosis. Ann Thorac Surg, 1989 ;47 : 841-847.
4.Vogt-Moykopf I., Rau B, Branscheid D. Surgery for congenital malformations of the lung. Ann. Chir (Chir. Thorac. Cardio-Vasc), 1992 ; 46(2): 141-156.
5. Wimmish K.J, Aghax P, Brady T.M . Bilateral pulmonary sequestration: computed tomographic appearance. AJR , April 1983 ; 140 : 689-690.
6. Rapport sur la tuberculose dans le monde. 2019. Résumé d’orientation. https://www.who.int/tb/publications/global_report/gtbr2019_ExecutiveSummary . Consulté le 22/08/20.
7. Calvert JK, Lakhoo K. Antenatally suspected congenital cystic adenomatoid malformation of the lung: postnatal investigation and timing of surgery. J Pediatr Surg 2007;42(2):411-4.
8- Juettner Fm., Pinter H.H., Lammer G Et Al. Bilateral intra-lobar pulmonary sequestration therapeutic implication. Ann Thorac Surg. 1987;43 : 660-662.

Illustration 1: hemoptysie
Illustration 2: hemoptysie1
Illustration 3: hemoptysie2
Illustration 4: hemoptysie3
Citer l'article: TOGO S, KANE B, OUATTARA M.A, SIDIBE M., CISSE MAC, DRAME AI, MAÏGA I.B, DIALLO YL, COULIBALY I, TOURE C.A.S, OMBOTIMBE A, COULIBALY S, MAÏGA A.A, YENA S. Hémoptysie récidivante chez un enfant tuberculeux révélatrice d’une séquestration pulmonaire. Remapath 2020;5:31-34.
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Classé dans : REMAPATH N°5